Subluxación rotatoria crónica atlanto-axial

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NOTAS CLÍNICAS
Subluxación rotatoria crónica atlanto-axial
J.L. González-López, O. Riquelme-García y F.J. Soleto-Martín
Sección de Ortopedia Pediátrica. Departamentos de Cirugía Ortopédica y Traumatología, y de Pediatría y Cirugía Pediátrica.
Hospital General Universitario Gregorio Marañón. Madrid.
Introducción. La subluxación rotatoria atlantoaxial es relativamente frecuente en pacientes pediátricos, habitualmente
secundaria a procesos inflamatorios o traumáticos, y favorecida por la gran movilidad cervical infantil. En pacientes no
tratados puede cronificarse, produciendo una deformidad
cervical fija de difícil diagnóstico y tratamiento. Hay escasas series publicadas, todas ellas con pocos casos, no existiendo criterios definidos para su diagnóstico y tratamiento.
Casos clínicos. Se presentan tres casos de subluxación rotatoria crónica atlanto-axial tratados en un período de 15
años. Las edades de presentación fueron 9,7 y 16 años. En
todos se siguió el mismo protocolo diagnóstico (radiografías, tomografía axial computarizada, en un caso resonancia
magnética nuclear y terapéutico: tracción progresiva con
halo hasta la reducción comprobada por tomografía axial
computarizada e inmovilización con halo-yeso; en 1 caso no
se consiguió la reducción completa, por lo que se hizo una
artrodesis posterior C1-C2.
Resultados. Los tres pacientes tienen un seguimiento mínimo de 2 años, con una buena situación clínica y movilidad
cervical normal en los no artrodesados; el otro paciente presenta una ligera actitud en tortícolis con una leve limitación
de la rotación cervical. No ha habido recidiva del cuadro.
Conclusiones. La subluxación rotatoria crónica atlanto-axial
es una afección rara, que implica graves repercusiones funcionales y dolorosas para el paciente, siendo su manejo dificultoso; en esta serie, se trataron todos los casos siguiendo el mismo protocolo: tracción craneal progresiva e inmovilización
con halo-yeso, obteniéndose una reducción completa en 2 casos e incompleta en uno, por lo que se efectuó artrodesis posterior C1-C2; en la literatura no existen criterios unificados de
tratamiento, por lo que se proponen protocolos de actuación.
Palabras clave: subluxación rotatoria atlanto-axial,
fijación rotatoria, tortícolis, tracción halo.
Correspondencia:
J.L. González López.
Sección de Ortopedia Pediátrica.
Hospital General Universitario Gregorio Marañón.
C/ Doctor Esquerdo, 46.
28007 Madrid.
Correo electrónico: jgonzalezlo.hgugm@salud.madrid.org
Atlanto-axial chronic rotational subluxation
Introduction. Atlanto-axial rotational subluxation, a relatively common condition in pediatric patients, is normally secondary to traumatic inflammatory processes and is favored
by the great degree of cervical mobility in children. If untreated, the condition may become chronic and result in a fixed cervical deformity whose diagnosis and treatment may
pose a significant challenge. Only a few series have been
published, all of them containing a small number of cases
and there is an absence of definite criteria for the diagnosis
and treatment of this condition.
Clinical cases. Three cases are presented of atlanto-axial
chronic rotational subluxation treated over a 15-year period.
Ages at presentation were 9.7 and 16 year. In all patients,
the same protocols, both diagnostic (x-rays, CT-scan and
MRi in one case) and therapeutic (gradual halo traction until reduction was confirmed by a CT-scan and halo cast immobilization) were used. In one case full reduction was not
achieved and, consequently, a C1-C2 posterior arthrodesis
was performed.
Results. All three patients had a minimum follow-up of 2
years. Patients not subjected to arthrodesis showed a satisfactory clinical situation and normal cervical motion; the remaining patient had slight torticollis with somewhat limited
cervical rotation. There have been no relapses.
Conclusions. Atlanto-axial chronic rotational subluxation is
a condition with severe and painful repercussions for the
patient and whose management poses serious challenges. In
our series, all cases were treated following the same protocol: progressive cranial traction and halo cast immobilization. Complete reduction was achieved, while in the remaining one the reduction achieved was only partial, which
made it necessary to perform a C1-C2 posterior arthrodesis.
As the literature does not provide hard-and-fast treatment
criteria, we suggest possible protocols for action.
Key words: atlanto-axial rotational subluxation, rotational
fixation, torticollis, halo traction.
Recibido: noviembre de 2005.
Aceptado: junio de 2006.
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González-López JL et al. Subluxación rotatoria crónica atlanto-axial
La subluxación rotatoria atlanto-axial, descrita por Bell
en 1830, es una de las causas más frecuentes de tortícolis en
el niño y puede ser debida a traumatismos de variable entidad, infección respiratoria superior —conocida como síndrome de Grisel1—, cirugías en cabeza y cuello, artritis inflamatorias, etc. El término subluxación rotatoria, ha sido
cuestionado por diferentes autores, debido a que el desplazamiento rotacional se mantiene dentro de los amplios rangos normales de la movilidad cervical del niño2; así, se han
propuesto diferentes denominaciones para definir esta entidad clínica: luxación rotatoria, deformidad rotatoria, desplazamiento rotatorio y luxación hiperémica espontánea3. El
paciente presenta tortícolis con la cabeza inclinada lateralmente y con rotación contralateral, existiendo espasmo del
esternocleidomastoideo ipsilateral en un intento de vencer
la situación de tortícolis. El diagnóstico radiológico es difícil y por ello suele ser preciso recurrir a las imágenes de tomografía axial computarizada (TAC) que mostrarán claramente la lesión4. Cuando la deformidad persiste, puede
llegar a ser irreductible, provocando un cuadro de fijación
rotatoria que fue clasificado por Fielding en 4 tipos5, suponiendo una verdadera subluxación rotatoria crónica atlantoaxial (SRCAA). El tratamiento generalmente admitido es la
tracción craneal o cervical con reducción progresiva seguida de inmovilización, pero no existen pautas de tratamiento
establecidas, así como de la necesidad o no de estabilización quirúrgica6,7. Las series publicadas son cortas y no
existe unanimidad de criterios en cuanto a su diagnóstico y
tratamiento, por lo que el propósito de este trabajo es analizar nuestra casuística y, comparándola con la literatura existente, proponer un protocolo de tratamiento de la SRCAA.
en su ciudad de origen mediante vendaje en 8 para la fractura de clavícula, y relajantes musculares y fisioterapia,
fue remitido a nuestro centro a las 15 semanas por persistencia de la sintomatología (fig. 1). Las radiografías eran
poco demostrativas, por lo que se practicaron estudios mediante TAC y RMN diagnosticándose de SRCAA tipo I3,
con una divergencia C1-C2 de 42° (fig. 2); se instauró
tracción halo-gravedad progresiva hasta un peso de 7 kg,
en que se detuvo por aparición de disartria (17 días de
tracción), con una movilidad rotacional levemente disminuida, la TAC de control mostró una divergencia residual
de 11°, por lo que para evitar la recidiva se efectuó un artrodesis posterior C1-C2 in situ con injerto de cresta ilíaca
(fig. 3), manteniendo la tracción durante la intervención e
inmovilizándose con halo-yeso 3 meses. Una vez retirada
la tracción, la disartria remitió espontáneamente. Quince
años después, el paciente presenta una movilidad cervical
prácticamente normal, con una limitación de la rotación
izquierda de 10°.
CASOS CLÍNICOS
Se presentan tres casos de SRCAA tratados en nuestro
centro entre 1989 y 2003. Los tres enfermos, remitidos de
otros centros, presentaban deformidad típica de cabeza en
flexión lateral y rotación contralateral; se efectuó un estudio
mediante TAC (en el tercer caso tridimensional), y resonancia magnética nuclear (RMN) en los dos primeros, estableciéndose el diagnóstico de SRCAA. Fueron clasificados utilizando la clasificación de Fielding efectuada según el
desplazamiento sagital del atlas5: tipo I, no desplazamiento;
tipo II, desplazamiento anterior de 3-5 mm; tipo III, más de
5 mm y tipo IV, desplazamiento posterior. Todos los pacientes fueron tratados mediante tracción halo-gravedad
progresiva en cama y silla de ruedas hasta alcanzar aproximadamente un cuarto del peso corporal, durante un total de
3 semanas, durante las cuales se realizó una TAC de control
y se testó clínicamente la movilidad cervical.
Caso 1
Paciente varón de 9 años con tortícolis asociada a
fractura de clavícula por una caída en gimnasia. Tratado
Figura 1. Aspecto clínico de la deformidad del primer caso.
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Caso 2
Figura 2. Imagen de la tomografía axial computarizada (TAC) del paciente n.O 1 que muestra el método de medición, con una divergencia
atlanto-axial de 42°.
Niño de 7 años de edad con historia de tortícolis fija de
17 semanas de evolución a raíz de una infección respiratoria superior; antes de ser remitido, fue tratado mediante antiinflamatorios no esteroideos (AINE), ortesis cervical tipo
Schanz y tracción elástica seguida de ortesis cervical sin resultado positivo. Mediante TAC se diagnosticó de SRCAA
ipo I con una divergencia de 25° (fig. 4) y se inició un tratamiento con tracción hasta llegar a 8 kg, a las 3 semanas
presentó unas rotaciones simétricas y la TAC (fig. 5) mostró una reducción completa, por lo que se inmovilizó me-
Figura 3. Tomografía axial computarizada posoperatorio del primer paciente, donde se comprueba la buena masa de artrodesis y la divergencia residual de 11°.
Figura 4. Tomografía axial computarizada donde se puede apreciar la
deformidad rotacional del complejo C1-C2 en el segundo paciente con
angulación de 25°.
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Figura 5. Reconstrucción de la tomografía axial computarizada de
control 3 semanas después, donde se aprecia la simetría entre la apófisis odontoides y las masas laterales del atlas con corrección completa
de la rotación.
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B
A
Figura 6. A: tomografía axial computarizada convencional en la que se puede apreciar la rotación de 32° entre C1-C2 en el paciente n.O 3. B: la reconstrucción tridimensional nos muestra la deformidad típica de rotación y pinzamiento C1-C2.
diante halo-yeso que se mantuvo 6 semanas, continuándose
el tratamiento 6 semanas más con ortesis cervical blanda.
Ocho años después, la función es normal, no presentando
secuelas.
Caso 3
Mujer de 16 años con historia por tortícolis fija aparecida tras cirugía tiroidea; tratada mediante AINE y ortesis
cervical blanda, no mejora por lo que a las 10 semanas es
enviada a nuestro centro. El diagnóstico, SRCAA tipo I de
Fielding, se obtuvo mediante TAC (fig. 6A) con reconstrucción tridimensional (fig. 6B) utilizándose el mismo protocolo de tratamiento que en los otros pacientes, llegando a 14 kg;
a las 3 semanas la movilidad era simétrica y la TAC confirmó la reducción completa de la divergencia rotacional
(fig. 7), inmovilizándose con halo-yeso 6 semanas y ortesis
cervical blanda otras 6 semanas. Dos años después, la función es completamente normal, no habiendo presentado episodios de cervicalgia ni tortícolis.
Figura 7. Imagen de tomografía axial computarizada correspondiente
a la tercera paciente, que muestra la correcta reducción tras tres semanas de tracción.
DISCUSIÓN
La SRCAA es una patología típica del niño por las características anatómicas de la articulación atlanto-axial en la
infancia, bien descritas por Kawabe et al8: existencia de
pliegues sinoviales ricos en vascularización en las articulaciones laterales que van desapareciendo con la edad, mayor
inclinación y convexidad de facetas de C2 e hipermovilidad
C1-C21. La secuencia posible de establecimiento de la SRCAA sería: inflamación sinovial o ruptura de cápsula articular, desplazamiento rotacional, espasmo muscular que fija la
posición rotacional, interposición de sinovial hipertrófica o
de cápsula rota y finalmente establecimiento de la irreductibilidad con fibrosis local y espasmo muscular definitivo6,8.
La subluxación rotatoria atlanto-axial es una de las
causas más frecuentes de tortícolis en el niño y puede ser
debida a traumatismos de variable entidad6, infección respiratoria superior1, cirugías en cabeza y cuello9, artritis
inflamatorias10, etc., habiéndose descrito también varios casos asociados a fractura de clavícula11; clínicamente el paciente presenta un cuello rígido con inclinación compensadora del tronco, que paulatinamente va progresando a la
clínica definitiva: cabeza inclinada hacia un lado y rotada
contralateralmente, con gran espasmo del esternocleidomastoideo ipsilateral a la rotación cefálica (fig. 1) en un intento
de corregir la deformidad, gran rigidez cervical e incapaci-
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dad de rotación. Una vez diagnosticada en sus estadios iniciales, suele responder a tratamientos conservadores como
ortesis cervicales asociadas a AINE, tracción seguida de ortesis, fisioterapia, etc.9; en los casos no diagnosticados o tratados insuficientemente puede cronificarse, estableciéndose
la SRCAA rígida, también conocida como fijación rotatoria
crónica atlanto-axial5,6,8.
Fielding clasificó la SRCAA en 4 tipos, según el desplazamiento sagital del atlas5, en el tipo I el ligamento transverso estaba intacto y en los otros tres podría existir ruptura
e inestabilidad potencial; esta clasificación se diseñó antes
de la aparición de la TAC, en función de las radiografías laterales y de las cinerradiografías, por lo que Waegeneers ha
hecho un nuevo intento de clasificación por medio de
TAC12, compleja y de difícil manejo, ya que define 5 tipos y
24 subtipos diferentes, pero que cuestiona la validez del tipo
IV, ya que no parece existir ruptura del ligamento transverso, por lo que podría encuadrarse en variante del tipo I.
El diagnóstico radiológico es difícil, ya que la deformidad y el dolor impiden obtener buenas proyecciones, así en
la radiografía anteroposterior simple se superpone la cabeza, y en la lateral se puede observar una falta de paralelismo
entre el cráneo y la columna; la radiografía transoral de
odontoides puede ser de gran valor, mostrando una asimetría entre el diente del axis y las masas laterales del atlas
con posible pinzamiento de las facetas8. Se ha sugerido la
utilización de la TAC dinámica, con rotación a izquierda y
derecha de la cabeza, pero en situación de SRCAA la movilización es dolorosa, por lo que difícilmente se obtendrá la
cooperación del paciente, pudiendo llevar a confusión en el
diagnóstico13. En una tortícolis aguda no parece estar indicado el estudio con TAC14,15, pero en casos persistentes con
sospecha de SRCAA es muy útil para confirmar el diagnóstico, ya que mostrará la divergencia rotacional C1-C2 que
se puede cuantificar midiendo la angulación existente entre
las líneas que unen las apófisis transversas del atlas y del
axis (fig. 2)16. En la TAC tridimensional se puede apreciar
la deformidad rotacional con el desplazamiento completo de
las facetas articulares, la situación asimétrica de la odontoides en el arco anterior del atlas —que asimismo puede
orientar sobre la integridad del ligamento transverso— y el
desplazamiento de la espinosa de C24. La RMN es un buen
complemento, ya que puede informar de interposición de
partes blandas7, así como de la posible lesión del ligamento
transverso17, por lo que en caso de duda puede indicar la necesidad de estabilización quirúrgica. En nuestra serie, ante
una sospecha de SRCAA, se utilizó la TAC simple como
método diagnóstico (fig. 2 y 4A), completándose en el tercer caso con reconstrucción tridimensional (fig. 4B) en la
cual fueron muy evidentes las alteraciones torsionales del
complejo atlantoaxial.
Debido a la cortedad de las series publicadas, no existe
unanimidad en cuanto al tratamiento, así, Scapinelli4 efectuó una reducción bajo anestesia general e inmovilización
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con yeso tipo Minerva durante tres meses; Phillips13 hizo
una propuesta de tratamiento, en la que las subluxaciones de
más de un mes de evolución serían tratadas mediante tracción, preferentemente halo y fijación, si no existe mejoría o
hay redesplazamiento. Loder y Hensinger3 postulan artrodesis C1-C2 en los casos de más de tres meses de evolución o
si existe ruptura del ligamento transverso. Fielding5, en la
SRCAA recomienda la tracción seguida de artrodesis in situ,
aunque la corrección de la deformidad sea incompleta. Subach
et al9 sugieren la utilización de tracción seguida de in-movilización durante 3 semanas, aunque en un caso de SRCAA
practicaron una reducción abierta y artrodesis posterior;
Park et al18 aportan un caso en el que practicaron tracción
craneal 6 semanas e inmovilización durante 6 meses. Govender y Kumar7 presentaron 7 casos de SRCAA en los que
al no conseguir reducción tras tracción craneal durante 11
días, practicaron artrodesis posterior in situ previa exéresis
de tejido fibroso interpuesto entre las articulaciones atlantoaxiales y atlanto-odontoidea efectuado por vía transoral;
Crockard et al19, en dos casos, efectuaron reducción abierta
por vía lateral, encontrando incluso unión ósea. La utilización de tracción craneal goza de gran aceptación17 y es utilizada por la mayoría de los autores3,5-7,9,13,17, pero no existe
unanimidad en el tipo de tracción: blanda o esquelética, con
halo o compás, y tampoco en la cantidad de peso que se utiliza, aunque Fielding arbitrariamente sugiere un límite de
tracción de 6,8 kg en niños20, ni de la sistemática de tracción. El tratamiento posterior tampoco está bien definido;
así, si se ha llegado a reducción, algunos autores proponen
inmovilización con ortesis cervical, aunque en los casos de
SRCAA parece existir una decantación hacia la artrodesis3,5,9,13. En nuestra casuística se ha seguido siempre una estrategia definida: tracción halo-gravedad progresiva tipo
Stagnara21 hasta alcanzar un cuarto del peso corporal, siguiendo los principios manejados en el tratamiento de la escoliosis22 y manteniendo la tracción durante tres semanas,
ya que consideramos que la tracción con halo da mayor
control y es más confortable que el compás, permitiendo
completar inmovilización con chaleco y yeso, y que tres semanas son suficientes para la reducción progresiva, que es
favorecida por el aumento gradual de peso. En el primer caso, hubo que detener la tracción por aparición de disartria,
posiblemente debida a la excesiva tracción del nervio hipogloso23 que se corrigió espontáneamente; una vez comprobada le reducción mediante TAC. En 2 casos el tratamiento
se continuó mediante inmovilización halo-yeso (que es mucho más fiable que el halo-chaleco y es bien tolerado por el
niño) durante 6 semanas y ortesis cervical blanda 6 semanas
más sin recidiva de la SRCAA. La fijación posterior mediante artrodesis que, como se ha visto más arriba, es propuesta por varios autores como tratamiento de elección, en
nuestros casos solamente se consideró en el que hubo una
reducción incompleta, al igual que proponen Arlet et al24;
la técnica utilizada, artrodesis in situ con tracción intraope-
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ratoria mantenida utilizando injerto autólogo extraído de
cresta ilíaca e inmovilización con halo-yeso, parece suficiente, ya que al gran poder osteogénico específico del niño
a y la buena tolerancia a la inmovilización hay que añadir la
tendencia a la fusión espontánea tras la disección subperióstica25, por lo que parece innecesario la utilización de alambres sublaminares o cualquier otro tipo de osteosíntesis.
En conclusión, la SRCAA es una patología rara, secundaria a un cuadro de tortícolis de cualquier etiología, por lo
que la primera cuestión es evitar que se establezca mediante
los tratamientos oportunos tipo ortesis cervical, AINE, tracción blanda, fisioterapia etc.; en los casos en que se presenta, el tratamiento debe ser inmediato, para lo cual nosotros
proponemos el siguiente protocolo:
1. Tracción mediante halo-gravedad durante 3 semanas
hasta alcanzar, si es preciso o posible, un cuarto del peso
corporal.
2. Si la reducción es completa (demostrada por TAC),
inmovilización con halo-chaleco o halo-yeso durante 6 semanas seguido de 6 semanas más con collarín blando.
3. Si la reducción es incompleta y queda divergencia residual atlanto-axial, artrodesis posterior C1-C2 in situ seguida de inmovilización similar a la antedicha.
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Conflicto de intereses. Los autores no hemos recibido ayuda económica alguna para la realización de este
trabajo. Tampoco hemos firmado ningún acuerdo por
el que vayamos a recibir beneficios u honorarios por
parte de alguna entidad comercial. Por otra parte, ninguna entidad comercial ha pagado ni pagará a fundaciones, instituciones educativas u otras organizaciones
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