Aneurismas del complejo arteria vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior P.A. Gómez; R.D. Lobato; R. Alday; J.J. Rivas; A. Cabrera; 1. Dorrúnguez; H. Sandoval; 1. Ayerbe; A. Benítez y S. Castro. Hospital 12 de Octubre. Madrid. Resumen Los aneurismas del complejo arteria vertebral (AV)arteria cerebelosa posteroinferior (ACPI) representan tan Se revisan 11 pacientes con hemorragia subaracsólo el 0,5-3% de los aneurismas intracraneales y el 20% de los de circulación posterior, siendo en este territorio los noidea producida por la rotura de un aneurisma del segundos en frecuencia tras los de la bifurcación de la bacomplejo arteria vertebral (AV) arteria cerebelosa Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o fo silar36 . La relativa rareza de estos aneurismas hace que poposteroinferior (ACPI). Esta cifra supone el 2,3% del cos centros tengan una suficiente experiencia quirúrgica total de aneurismas vistos en nuestro Servicio entre con estos casos.I.22.25.31,36,41,42,45,49.50 Generalmente se han clasi1974 y 1993. Se analiza la clínica de presentación, localización, presencia de vasoespasmo angiográfico, síntoficado según su localización en: aneurismas de la AV, del mas isquémicos y evolución final. Se practicó tomograorigen de la ACPI, de la unión vertebro-basilar y de la ACPI distaU 1.36,3S,49,50 Asimismo se han clasificado según su fía computarizada en 9 casos, discutiéndose la localizaapariencia en saculares, fusiformes y disecantes,I,36,49 ción de sangre y los .hallazgos patológicos en la TC inicial. Esta serie tiene la particularidad de tener tres caEn este trabajo presentamos nuestra experiencia con sos de malformación arteriovenosa en la arteria cere11 casos de hemorragia subaracnoidea (HSA) producida belosa posteroinferior asociada al aneurisma. Se discupor aneurismas saculares rotos de la ACPI. Tres pacientes tenían la peculiaridad añadida de asociarse a una malforte la frecuencia de dicha asociación y su significado pamación arteriovenosa (MAV) de la ACPI distal. tológico. PALABRAS CLAVE: Hemorragia subaracnoidea, tomografía computarizada, aneurisma, arteria vertebral, cerebelosa posteroinferior, malformación arteriovenosa. Summary Eleven cases of subarachnoid hemorrhage produced by aneurysm located in the posterior inferior cerebellar artery-vertebral artery complex are reviewed (VA-PICA). These represent 2,3% of the aneurysms treated in our Service between 1974 and 1993. The clinical presentation, the angiographic location of the aneurysm and the presence of arterial vasospasm, ischemic symptoms and final outcome are discussed. The findings in the initial CT scannig, performed in 9 cases are commented. Three of our patients had an arteriovenous malformation fed by the PICA. We discuss the frequency of this association and his pathological significance. KEY WORDS: Subarachnoid hemorrhage, computed tomography, aneurysm, vertebral artery, posterio-inferior cerebellar artery, arteriovenous malformation. 16 Material y métodos Se estudiaron 11 pacientes con HSA producida por aneurismas saculares del complejo AV-ACPI en nuestro Servicio entre 1974 y 1993, lo que representa un 2,3% del total de los casos de HSA aneurismática estudiados en el mis'mo período. Se excluyeron los casos de aneurismas gigantes con clínica compresiva, y los incidentales. La clínica de ingreso se clasificó según la escala de Botterell,7 Se analizó la localización angiográfica del aneurisma y el significado de la asociación de otras lesiones vasculares. El grado de vasoespasmo (VP) se clasificó en leve, moderado y severo, según la escala de Fisher. 12 Se practicó una tomografía computarizada (TC) en 9 casos, estudiándose la distribución de sangre por cisternas y ventrículos, la presencia de hidrocefalia y de hematomas cisternales y parenquimatosos. Se intervinieron 10 pacientes, rechazando otro la intervención. Resultados Los datos clínico-radiológicos de estos 11 casos se muestran en la Tabla 1. Tres pacientes (27,3%) eran varones y 8 (72,7%) mujeres. Dos pacientes (18,2%) estaban Aneurismas d~J Neurocirugía complejo arteria vertebral-arteria cerebeJosa posteroinferior Fig. 1.- Arteriografía vertebral de los tres casos de aneurismas de la ACP1 asociado a MAV. a) Caso 1: Aneurisma ACPI periférico asociado aMAV distal irrigada por ACPl. b) Caso 2: Doble aneurisma de ACPf periférica y MAV distal ACPl. e) Caso 3: Aneurisma periférico ACPI y MAV distal ipsilateral. en la 4a década de la vida, 5 (45,4%) en la sa y 4 (36,4%) en la 6a • Todos tuvieron una presentación hemorrágica que se manifestó por una cefalea brusca; 5 (46,4%) tuvieron pérdida de conocimiento inicial y 3 (28,3%) síntomas focales (2 nistagmo y 1 parálisis del VI par). Dos pacientes (18,2%) ingresaron en grado I de Botterell, 5 (45,4%) lo hicieron en grado Il, 3 (28,3%) en grado III y 1 (9,1 %) en grado IV. El aneurisma estaba localizado en la ACPI distal en 4 pacientes (36,4%), teniendo uno de estos casos 2 aneurisDocumento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o fo mas y 3 una MAV nutrida por la misma ACPI sobre la que se asientan los aneurismas; los cuatro aneurismas estaban localizados en arterias aferentes de la MAV (Figura 1). En los otros 7 pacientes el aneurisma estaba localizado en la unión AV-ACPI (Figuras 2A y 2B). En 5 casos (46,4%) se apreció cierto grado de VP, pero sólo en 2 de éstos (18,2%) se apreciaron síntomas isquémicos. En ambos casos los síntomas isquémicos estuvieron referidos al territorio vascular anterior, desarrollando un infarto frontal evidenciado en TC de control (Figura 3). Fig. 2-A.- a) y b) Arteriografía vertebral Caso 9. en la que aprecia aneurisma en la salida de la ACP1. e) y d) Angiografía vertebral Caso 10 con aneurisma salida ACPI y leve vasoespasmo local. SI! 17 Neurocirugía Aneurismas del complejo arteria vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o fo Fig. 2-B.- Estudios angiogrcíjicos Casos 4-8 en los que se aprecia el aneurisma en la salida ACPI, excepto Caso 6 (imagen superior derecha) en el que el aneurisma está localizado distalmente, acompañándose de importante vasoespasmo angiográfico. Se practicó TC en 9 casos (81,8%), 4 en el primer día tras el sangrado, 2 en el segundo, 2 en el tercero y 1 en el cuarto día. Los hallazgos de la TC inicial se muestran en la Figura 4. En 1 caso la TC fue normal (11,1 %); en 7 casos se apreció sangre en IV ventrículo (77,7%) y en 6 (66,6%) en el III, con invasión de los ventrículos laterales en 3 de estos casos (33,3%). En 2 casos se apreció dilatación ventricular en la TC inicial y 1 paciente más desarrolló posteriormente una hidrocefalia activa (33,3%) que requirió derivación de LCR en 2 casos. En 4 pacientes (44,4%) la sangre se localizó en la cisterna ambiens e interpeduncular, en 2 (22,32%) en la cisterna cuadrigeminal y en 1 (11,1 %) en la prepontina y en el tronco de la cisterna silviana. En todos los casos el depósito de sangre cisternal fue fino y no apreciamos la existencia de hematomas intraparenquimatosos (Figuras 5A y 5B). Los 10 pacientes se intervinieron pasados 7 días de la hemorragia, 8 casos en grado 1 de Botterell, y 2 en grado n. Se realizó una craniectornía de fosa posterior en posi18 ción sentada en los 10 pacientes, colocándose un «clip» en el cuello de los 8 aneurismas rotos y en el caso 3 de aneurismas múltiples, además se practicó un «clipaje» del aneurisma no roto. En los otros 2 casos (6. 0 y 9. 0 ), se realizó un «trapping» de la ACPI. En los tres pacientes de MAV asociada, éstas se extirparon en su totalidad «clipándose» los cuatro aneurismas. Seis pacientes (60%) presentaron una disfonía y disfagia postoperatoria transitoria. Un paciente (10%) quedó con una incapacidad severa debida a un infarto frontal y un moderado síndrome cerebeloso residual. Otro paciente (10%) falleció por complicaciones infecciosas tras haber sufrido un infarto cerebral secundario a vasoespasmo e hidrocefalia. Discusión Los aneurismas del complejo AV-ACPI son infrecuentes, localizándose el 60-80% en la salida de la ACPI,22.J6.41, 49 Los localizados en la ACPI distal, son aún más raros Aneurismas del complejo arteria vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior Neurocirugía Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o fo Fig. 3.- Parte superior e inferior: Arteriografía y TC caso.\ 6 y 10 respectivamente, en los que se aprecia un infarto frontal secundario a vasoespasmo en el territorio carotídeo. (20-40%)1,3.6.11.14,20.22.25,29.31.36,44.4S.50 y los de la bifurcación de la AV son excepcionales,31.49 no encontrándose ninguno de esta localización en nuestra serie. Predominan en mujeres, especialmente los localizados periféricamente, siendo nuestra proporción casi de 3:1; esta particularidad se ha resaltado en otras series.I.22.25,41,49 La incidencia de VP angiográfico (45.4%) e isquemia (18%) es superponible a la de los aneurismas de circulación anterior, lo que contradice a algunos autores que evidencian una menor incidencia de VP en los aneurismas de circulación posterior. 31 ,44 En nuestros 2 casos que presentaron síntomas isquémicos, éstos estuvieron referidos a nivel frontal, mostrando una hipodensidad en TC de control. Si bien clásicamente se ha aceptado que la aparición de VP está en íntima relación con la cantidad y localización 8:' 71 6' 5 4 3 21 1 o "'-Iv-----,-n-I'!-V-LA-T'¡-I-TP---"-A-M-B':C-U'AD PREPT SILV I HIDR NO CASOS~ 1 6 I 3 ! 4 ' 4 : ~__ ~_1_j_1_L2 ' HALLAZGOS TC INICIAL NO TC=9; todos realizados en los primeros 4 dias. VLAT- VENTRICULO LATERAL; ITP- CISTERNA INTERPEDUNCULAR; AMB· CISTERNA AMBIENS; CUAD·CISTERNA CUADRIGEMINAL; PREP· CISTERNA PREPONTINA; SILVCISTERNA SILVIANA; HIDR- HIDROCEFALIA. Fig. 4.- Datos TC inicial. Fig. 5-A.- Casos 2 y 6 en los que se aprecia una hemorragia del sistema ventricular con nula afectación cisternal. del coágulo cisternal,12,2s.40 a veces los síntomas isquémicos están referidos a un territorio distinto de donde se localiza el coágulo de sangre. 9,19 La incidencia de MAV de fosa posterior oscila entre el 7 y el 19% del total de MAV.5,26,35.31,51 Sin embargo la frecuencia relativa de estas lesiones ha ido aumentando al pasar los años, debido a una mejoría en las técnicas angiográficas. 13 Aunque son pocos los trabajos publicados de MAV asociada a aneurismas de la ACPI, habiéndose publicado menos de 20 hasta la fecha,3,Il,14,ls.22,24,25,30.33.36.46,41.51 la asociación aneurisma-MAV no es infrecuente, variando la incidencia en las series seleccionadas entre el 217%.4,10,11.13,32,31.46,51 La mayoría de los autores no creen que esta asociación sea una coincidencias, sino que ambas lesiones tienen un origen común. La teoría más en boga en la actualidad es la que imputa el desarrollo del aneurisma a alteraciones hemodinámicas producidas por la malformación. 4,14.22.33.34.46 Azzam3 describió un caso de aparición de aneurismas múltiples en las arterias nutrientes de una MAV no operada y diagnosticada 3 añ~s antes. También se han publicado casos de desaparición angiográfica del aneurisma tras la extirpación de la MAV. 16,21 Otra evidencia del origen hemodinámico de los aneurismas es que éstos están la mayoría de las veces asentados en las arterias nutrientes de la MAV ..,IO,I3,14.32.36,51 A pesar de estas evidencias no se puede descartar con absoluta certeza que exista una anomalía congénita de los vasos alterados. 2 19 Aneurismas del complejo arteria vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior Neurocirugía Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o fo Fig. 5-B.- Te casos 4,8 Y la en los que se aprecia leve teñido cisternas peritruncales. El caso la (imagen inferior izquierda) es el único con afectación cisternas supratentoriales. La TC es fundamental en el diagnóstico inicial de estos casos. El hallazgo más típico es la aparición de sangre a nivel del IV ventrículo,I,22,25,31,41 pudiéndose ésta extender al resto del sistema ventricular. Esta 10calización es aún más característica en los aneurismas distales de la ACpp2,41,52 al estar el recorrido de dicha artria en contacto con el IV ventrículo. Las cisternas más afectadas son obviamente las de la fosa posterior, fundamentalmente la ambiens y la interpeduncular. La afectación de cisternas anteriores es excepcional. En nuestra serie sólo se apreció un leve teñido a nivel del tronco de la cisterna silviana en un caso; sin embargo otros autores 23 ,25 encuentran mayor incidencia de afectación de cisternas anteriores. Esta distribución puede llevar al diagnóstico erróneo de una hemorragia con angiografía negativa, en la que la distribución de sangre es típicamente perimesencefálicaI5 ,39; pero en estos casos es excepcional la extensión de sangre al sistema ventricular. En todos nuestros casos el sangrado cisternal 20 fue fino, no encontrándose ningún coágulo cisternal grueso ni hematoma intraparenquimatoso que sugiriera una lateralización del aneurisma roto, al contrario que en otras series. 23 ,41 Esta distribución sugiere que en los tres casos de MAV asociada el origen del sangrado fue el aneurismático. Tres casos mostraron dilatación ventricular, precisando 2 (18,2%) una derivación de LCR, una proporción sensiblemente inferior a otras series publicadas. 22 ,23,25 Los 10 pacientes se intervinieron entre el 7.° y el 45.° día tras la hemorragia en posición sentada. Algunos autores recomiendan cirugía precoz en estos casos especialmente enlos pacientes en buena situación c1ínica;I,31,41 pero la morbi-mortalidad global de estos aneurismas puede alcanzar el 53%.43 Estas lesiones se pueden abordar mediante craniectornía de fosa posterior con amplia extensión lateral, eligiendo la mayoría de los autores la posición «park_bench»,1,17,22,31,36,42 o decúbito supino con la cabeza rotada,25,45 Los aneurismas localizados más periféricamen- Aneurismas del complejo arteria vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior Neurocirugía TABLA 1: Datos Clínico-Radiológicos aneurismas dependientes del complejo arteria vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior Sexo Edad Admón. Clínica Localización VPA DíalDatos cirugía Evolución V 54 III Cefalea Pérdida conocimiento ACPI distal MAV ACPI O 14° Resección MAV Clipaje aneurisma BR H 53 II Cefalea Nistagmo ACPI distal MAV ACPI O 7° Resección MAV Clipaje aneurisma BR; Leve disfonía transitoria H 47 II Cefalea Nistagmo ACPI distal (2) MAV ACPI O 9° Resección MAV Clipaje aneurismas BR H 51 II Cefalea AV-ACPI O H 61 II Cefalea Pérdida conocimiento AV-ACPI H 58 III Cefalea ACPIdistal H 51 H 62 H 2 19° Clipaje aneurisma BR; Leve disfonía transitoria 7° Clipaje aneurisma BR; Leve disfonía transitoria 16° Trapping ACPI Infarto frontal; Derivación LCR;EXITUS Documento descargado de http://www.revistaneurocirugia.com el 19/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o fo 11° Clipaje aneurisma BR; Leve disfonía transitoria AV-ACPI 45° Clipaje aneurisma BR; Leve disfonía transitoria Cefalea Pérdida conocimiento AV-ACPI II° Trapping ACPI BR; Leve disfonía transitoria Derivación LCR Cefalea AV-ACPI 3 16° Clipaje aneurisma IS; Ataxia; Infarto frontal Cefalea AV-ACPI O NO BR Cefalea AV-ACPI IV Cefalea. VI Par Pérdida conocimiento 43 II V 63 III V 61 I BR = Buena Recuperación IS = Incapacidad Sereva VPA = Vasoespasmo Angiográfico O=NOVPA. 1 = Leve te son más fácilmente accesibles por una craniectomía medial en posición sentada. 22 ,41 Al estar estos aneurismas en íntimo contacto con los pares craneales bajos, es de vi.tal importancia ser muy meticuloso en la disección del cuello aneurismático, aún así es muy frecuente la disfagia y la disfonía transitoria postquirúrgica. 1.22 ,25,31,4I,45,49 En los casos de MAY y aneurisma asociado es importante determinar mediante la Te, cuál de las dos lesiones ha sido la responsable del sangrado. Algunos autores opinan que el aneurisma es el responsable más frecuente del sangrado,3.4,10,14.24.33.J5'37 y otros creen que ambas tienen la misma frecuencia de sangrado,51 pero hasta la fecha no existe ningún estudio que determine claramente cuál es la lesión que más frecuentemente sangra. 13 A la hora de tomar una decisión quirúrgica, se debe intervenir primero la lesión que ha sangrado,31.51 aunque si las lesiones son accesibles en un mismo acto quirúrgico se puede realizar un abordaje de ambas. 3.10,I3,30.31.51 Otros autores 4 opinan que se debe operar antes el aneurisma por ser más peligroso el resangrado de estas lesiones, y luego actuar electivamente sobre la MAY. Bibliografía 1. ANDOH, T., SHlRAKAMI, S., NAKASHIMA, T., ET AL.: Clinical analysis of a series of vertebral aneurysm cases. Neurosurgery 1992; 31: 987-993. O 2=Moderado 3 = Severo ADMON = Grado admisión (Botterell) AV-ACPI = Arteria Vertebral-arteria cerebelosa posteroinferior 2. 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