Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en ni

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Rehabilitación (Madr). 2013;47(3):148---153
www.elsevier.es/rh
ORIGINAL
Relación de la afectación motora con la patología foniátrica
en niños con parálisis cerebral
A.M. Lagares Alonso a,∗ , N. Lagares Alonso b , J.A. Conejero Casares b y P. Díaz Borrego b
a
b
Departamento de Rehabilitación, Residencia pública asistida de Personas Mayores Montequinto, Sevilla, España
Unidad de Gestión Clínica de Rehabilitación de Sevilla, Hospital Universitario Virgen Macarena, Sevilla, España
Recibido el 12 de julio de 2012; aceptado el 18 de marzo de 2013
Disponible en Internet el 30 de mayo de 2013
PALABRAS CLAVE
Parálisis cerebral;
Foniatría;
Disfagia;
Disartria;
Lenguaje;
Comunicación;
Gross Motor
Functional
Classification System;
Manual Ability
Classification System
∗
Resumen
Introducción: La parálisis cerebral (PC) incluye trastornos motores por alteraciones no progresivas en cerebro inmaduro que pueden producir patologías de la comunicación y deglución.
Objetivos: Relacionar la afectación motora de niños con PC con el desarrollo de patologías
foniátricas y conocer su evaluación en hospital de tercer nivel.
Material y método: Estudio descriptivo retrospectivo (7 años) con niños con PC de 4-18 años
de edad. Se excluyeron pacientes en etapa preverbal, con déficits sensoriales severos y/o
trastornos motores por otras enfermedades. Se recogieron datos demográficos, obstétricos y
perinatales, ítems del desarrollo psicomotor, niveles motores y de manipulación medidos con
las escalas Gross Motor Functional Classification System (GMFCS) y Manual Ability Classification
System (MACS) y patologías foniátricas. Se realizó análisis estadístico en el conjunto de datos
y por estratos (puntuación de escalas y valoración/no por foniatra).
Resultados: Revisamos 3.007 historias (n = 101 según criterios inclusión; 1,7:1 varones). El perfil
obstétrico predominante era embarazo normal, bajo peso al nacer y período neonatal con múltiples complicaciones. El nivel cognitivo fue aceptable en el 74,42% (IC 95%, 65,20-83,64%).Un
25,74% (IC 95%, 17,21-34,27%) fue derivado a foniatría. La muestra tenía mayores alteraciones
a nivel fonético-fonológico, pero los pacientes con puntuaciones GMFCS-MACS I-III presentaban
además múltiples fallos a nivel morfosintáctico y los de GMFCS-MACS IV-V (más afectados en
todos los campos medidos) gran prevalencia de disfagia y disartria.
Conclusiones: Creemos necesario realizar en niños con PC un screening de comunicación y
disfagia desde rehabilitación infantil, apoyándose en resultados de GMFCS y MACS.
© 2012 Elsevier España, S.L. y SERMEF. Todos los derechos reservados.
Autor para correspondencia.
Correo electrónico: aidam.lagares.alonso@gmail.com (A.M. Lagares Alonso).
0048-7120/$ – see front matter © 2012 Elsevier España, S.L. y SERMEF. Todos los derechos reservados.
http://dx.doi.org/10.1016/j.rh.2013.03.007
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Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con paráli
KEYWORDS
Cerebral Palsy;
Phoniatrics;
Dysphagia;
Dysarthria;
Language;
Communication;
Gross Motor
Functional
Classification System;
Manual Ability
Classification System
149
Relation of motor abnormalities with swallowing disorders in children with cerebral
palsy
Abstract
Introduction: Cerebral palsy (CP) includes motor disorders due to non-progressive alterations
in an immature brain that may cause communication and swallowing problems.
Aims: The authors have aimed to relate motor conditions of CP children with the development
of phoniatrics and to analyze their evaluation in a tertiary hospital.
Material and methods: A retrospective descriptive study (7 years) was conducted with children
having CP, with an age range of 4-18 years. Exclusion criteria were patients in the preverbal
stage of language, with severe sensorial and/or motor deficits due to other diseases. Data were
collected on demographics, obstetrics, psychomotor development, motor and manual ability
levels. These were measured with the Gross Motor Functional Classification System (GMFCS)
and Manual Ability Classification System (MACS) and phoniatric conditions. A statistical analysis
was made of the combined data and by strata (Scale score and evaluation/not specific to speech.
Results: We reviewed 3.007 histories (n=101 with inclusion criteria. Males 1.7:1). The most
common obstetric profile was normal pregnancy, low birth weight and neonatal period with multiple complications. Cognitive level was described as normal in 74.42% (95% CI, 65.20-83.64%)
of the records of the patients. A total of 25.74% (95% CI: 17.21-34.27%) were referred to a Language Unit. The sample showed greater alterations on the phonetic-phonology level. However,
patients with GMFCS and MACS I-III scores also had multiple problems on the morphosyntactic
level and those with GMFCS-MACS IV-V levels (more affected in all the fields measures) had great
prevalence of dysphagia and dysarthria.
Conclusions: We consider that children with CP should be screened for communication and
dsyphagia from child rehabilitation, based on the results of GMFCS and MACS.
© 2012 Elsevier España, S.L. and SERMEF. All rights reserved.
Introducción
El término parálisis cerebral (PC) describe un grupo de trastornos del desarrollo del movimiento y de la postura que
causan limitación en la actividad, atribuidos a alteraciones
no progresivas que ocurren en un cerebro inmaduro. Las anomalías motoras se pueden acompañar de epilepsia, déficits
sensoriales, cognitivos, perceptivos, de la comunicación y
del comportamiento1 . El nacimiento pretérmino es el antecedente más frecuente, siendo solo el 6-7% resultante de un
cuadro hipóxico perinatal2 y en un 80% tiene origen prenatal, aunque no pueda ser demostrado con frecuencia (30%
idiopáticas)3 . Se suele asociar a malformaciones congénitas
(p < 0,001)4 .
Dependiendo del área cerebral lesionada, encontraremos distinta afectación. En relación con el habla existen
fallos motores como las alteraciones del tono muscular, la
postura, la mímica, la articulación (disartria o anartria) y
los reflejos orales. En ocasiones presentan alteraciones de
la respiración, la voz5---8 y dificultades para la alimentación.
La disfagia puede darse tanto por la espasticidad como
por la debilidad en la musculatura peribucal y faríngea9---12
y a veces se manifiesta únicamente como babeo.
Para el tratamiento fonologopédico de la PC se debe
tener en cuenta la edad del paciente, su nivel cognitivo,
el estado general, las enfermedades asociadas y las perspectivas de la familia con su hijo. Algunos podrán ejercitar
la comunicación verbal, otros deberán beneficiarse del uso
de sistemas alterativos-aumentativos de la comunicación
(SAAC) o conformarse con una comunicación puramente
gestual. Los SAAC son sistemas no orales de comunicación
(objetos, dibujos, símbolos, sintetizadores de sonidos. . .)
empleados para fomentar (aumentativos), complementar o
sustituir el lenguaje oral (alternativos), estimular su relación
social y mejorar su calidad de vida.
El objetivo principal de nuestro trabajo es evaluar la relación entre la afectación motora del niño con PC, medida
con las escalas Gross Motor Functional Classification System
(GMFCS)13 y Manual Ability Classification System (MACS)14 ,
con el desarrollo de patología foniátrica y conocer (objetivo
secundario) de qué forma son evaluadas en un hospital de
tercer nivel.
Decidimos estandarizar el registro de las afecciones
motoras con las 2 escalas antes mencionadas para darle
objetividad y uniformidad. La primera también ha sido usada
en la literatura para otros trabajos de foniatría15-20 , pero
añadimos la MACS por la cercanía de la representación cortical de la mano con la de las estructuras orofaciales que
intervienen en el habla, por estar recomentada por varios
autores por su facilidad de uso y la buena correlación que
muestra con la GMFCS, y por la mejor aplicación en pacientes con afectación tanto unilateral como bilateral que otras,
como la Bimanual Fine Motor Function21,22 . No tenemos
conocimiento de ningún artículo en la literatura científica
actual que relacione conjunta y cuantitativamente la capacidad motora general y la manipulación de los sujetos con
el lenguaje y la disfagia, aunque algunos se aproximen estudiando la capacidad motora con los déficits neurológicos,
con la disfagia o con la disartria por separado15---19 . Estudios
como el nuestro podrían suponer un avance científico si la
puntuación de estas escalas fuese proporcional a la aparición de dichas patologías. El médico rehabilitador tendría un
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planteamiento general de la situación motora de los niños y
además podría clasificarlos en niveles de riesgo de padecer
problemas de comunicación o de deglución, y ser enviados al
foniatra precozmente sin aumentar los tiempos de consulta,
pues son escalas que se usan de rutina en niños con PC.
Material y método
Se ha realizado un estudio descriptivo retrospectivo con
historias clínicas de niños con PC de la Unidad de Rehabilitación Infantil de un hospital de tercer nivel, referentes al
período comprendido desde el 1 de enero de 2003 al 1 de
enero de 2010 (7 años). Se incluyeron pacientes con PC de
edades comprendidas entre 4-18 años de edad (desde la
edad de «explosión» del lenguaje hasta el final del crecimiento), dados de alta de la Unidad de Rehabilitación
Infantil por su problema motor. Se excluyeron niños en etapa
preverbal, con déficits auditivos o visuales severos y con
trastornos motores debido a otras enfermedades.
Se fabricó una hoja de cálculo con el programa Microsoft Office Excel 2007, con datos sociodemográficos, motivo
de consulta y antecedentes obstétricos y perinatales. Se
incluyeron los ítems principales del desarrollo motor (control cefálico y marcha), el nivel cognitivo y el lenguaje, el
tipo de PC y los diagnósticos asociados. Se evaluó la función
motora cuantitativamente con los test GMFCS13 y MACS14 .
Posteriormente, se revisaron las historias clínicas de los
pacientes enviados a foniatría y analizamos la exploración
física y el diagnóstico. Se recogieron fechas de primera y
última consultas, motivo de derivación y profesional, fecha
con la que empezaron a hablar y existencia de prelenguaje.
Se tuvieron en cuenta la presencia de hábitos nocivos orales, alteraciones odontofaciales, prevalencia de deglución
inmadura y posibilidad de realizar praxias orofaciales básicas (examen de los órganos fonoarticulatorios claves). Entre
ellas se incluyeron la movilidad de la lengua y la suficiencia
de la musculatura oral (bucinadores, orbicular de los labios,
risorio) y facial (masticadores. . .).Se estudió la disfagia orofaríngea, más frecuente en PC por el control voluntario
que requiere. Se recopiló la afectación en morfosintaxis,
fonética, semántica o pragmática del lenguaje de forma
cualitativa. Se detalló la existencia y tipo de disartria, y se
observó la posición de la lengua y la inteligibilidad del habla.
Los datos obtenidos se analizaron estadísticamente con
el programa SPSS versión 18.0 en el conjunto del tamaño
muestral, y por estratos según puntuación de escalas y según
hubiesen sido valorados o no por foniatría. Primero se realizó un análisis estadístico descriptivo de cada variable en el
total de la muestra. Posteriormente, se eligió para la comparación entre variables cualitativas la prueba exacta de
Xi-cuadrado con respuestas dicotómicas ante los distintos
datos y se realizaron tablas de contingencia con un nivel de
significación estadística del 0,05.
Resultados
Se revisaron 3.007 historias clínicas de altas, de las cuales,
de 110 niños que presentaban PC, solo 101 cumplían los
criterios de inclusión (niños: niñas 1,7:1), derivados en
su mayoría (98%) por Neuropediatría, fundamentalmente
por retraso psicomotor o para valoración de alteraciones
A.M. Lagares Alonso et al
Tabla 1 Diagnósticos añadidos al de parálisis cerebral más
frecuentes
Diagnóstico
Porcentaje
Intervalo de
confianza del 95%
Alteraciones
ortopédicas
Epilepsia
Retraso psicomotor
Estrabismo
convergente
corregido
73,33
63,32-83,34%
20
16
13,33
0,95-29,05%
7,70-24,30%
(IC 95%, 5,64-21,02%)
ortopédicas (21,78% [IC 95%: 13,73-29,83%] cada una).
El perfil obstétrico general era: embarazos patológicos
(69,31% [IC 95%: 67,27-80,34%]), partos vaginales (62,38%
[IC 95%: 52,93-71,83%]) frente a las cesáreas (37,62% [IC
95%: 28,17-47,07%]),muy bajo peso al nacer (32,67% [IC
95%:23,53-41,82%]) y período neonatal complicado (85,15%
[IC 95%: 78,21-92,09%]); las complicaciones más frecuentes
eran las respiratorias (35,64% [IC 95%: 26,30-44,98%]) o
neurológicas (25,74% [IC 95%: 17,21-34,27%]).
El control cefálico se consiguió en el 56,41% (IC 95%:
45,41-67,41%) en rangos temporales de normalidad, sin
embargo, la marcha bien era tardía bien ausente en el
82,36% (IC 95%: 80,12-90,30%). El nivel cognitivo estaba descrito como normal en el 74,42% (IC 95%: 65,20-83,64%) con
buena empatía y adecuadas atención y persecución ocular, y
el lenguaje, adecuado en un 39,51% (IC 95%:28,86-50,16%).El
patrón patológico que más se repitió fue la comprensión conservada con alteraciones en la expresión (41,98% [IC 95%:
31,23-52,73%]). En la Unidad de Rehabilitación Infantil, solo
un 6,93% (IC 95%: 1,98-11,88%) fue diagnosticado de disfagia
y un 5,94% (IC 95%: 1,33-10,55%), de disartria.
El tipo de presentación clínica de la PC más prevalente
fue la tetraplejía espástico-distónica (fig. 1). Encontramos
que el 74,26% (IC 95%: 65,72-82,78%) tenía otros diagnósticos clínicos asociados (tablas 1 y 2). Las distribuciones de
las puntuaciones de las escalas motoras empleadas se muestran en la figura 2, y la buena correlación entre ambas en
nuestra cohorte en la figura 3.
Solo el 25,74% (IC 95%: 17,21-34,27%) de la muestra
llegó al foniatra, la mayoría provenientes de Rehabilitación Infantil (80,77% [IC 95%: 65,62-95,92%]) con una
edad media de 4,7 ± 2 años (IC 95%: 3,82-5,57%). El 38,46%
(IC 95%: 19,76-57,16%) acudió para estudio general del
foniatra y el 30,77% (IC 95%: 13,03-48,51%) por retraso
del lenguaje. El 42,31% (IC 95%: 23,32-61,30%) comenzó a
hablar antes de los 18 meses; solo un 23,08% con etapa de
prelenguaje (IC 95%: 6,88-39,28%). No tenemos constancia
de hábitos nocivos orales, más que el uso prolongado del
Tabla 2
Alteraciones ortopédicas más prevalentes
Alteraciones
ortopédicas
Porcentaje
Intervalo de
confianza del 95%
Raquis
Caderas
Pies
54,54
16,36
29,09
41,38-67,70%
6,58-26,14%
17,09-41,09%
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Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con paráli
151
A
A
28,71%
Hemiplejia
I
45,54%
28,71%
Diplejia
41,58%
Tetraplejia
II
III
25,74%
IV
V
11,88%
7,92%
B
9,90%
Derecha
46,43%
Izquierda
53,57%
B
I
18,81%
II
III
42,57%
C
5,56%
2,78% 5,56%
IV
15,84%
8,33%
V
Espástica
Espástica-Distónica
8,91%
13,86%
Espástica-Atetósica
Atáxica
77,78%
Hipotónica
Figura 1 Tipo de parálisis cerebral en la muestra. a) Distribución de la focalidad neurológica en la muestra. b)
Distribución de la lateralidad de la hemiplejía en la muestra. c)
Tipo de tetraplejía que presentaban los pacientes según el tono
muscular.
biberón y/o chupete. Las alteraciones odontofaciales prevalentes fueron las maloclusiones dentales y el bruxismo
(26,92% [IC 95%: 9,87-43,97%]cada una). El 19,23% (IC 95%:
4,08-34,38%) de los sujetos presentaba deglución inmadura.
Las praxias orofaciales que más fallaban eran las linguales
(65,38% [IC 95%: 47,09-83,67%]) y las masticatorias (30,77%
[IC 95%: 13,03-48,51%]).Tenía babeo o disfagia el 42,31%
(IC 95%: 23,32-61,30%) e hipotonía bucal el 23,08% (IC 95%:
6,88-39,28%), con interposición lingual en el 30,77% (IC 95%:
13,03-48,51%).La principal afectación del lenguaje se dio a
nivel fonético-fonológico(84,61% con IC 95%), destacando las
dislalias (38,46% [IC 95%: 19,76-57,16%] omisiones y/o simplificaciones lingüísticas) (tabla 3). El habla era disártrica
en el 42,31% (IC 95%: 23,32-61,30%), espástica en el 63,64%
Figura 2 Resultados (en porcentaje) del nivel motor muestral
con la escala de GMFCS (a) y MACS (b).
(IC 95%: 35,21-92,07%) e inteligible en un 53,85% (IC 95%:
34,69-73,01%). Solo 3 niños usaban algún SAAC.
En pacientes con puntuaciones en GMFCS y MACS más
favorables (I-III), predominaban los déficits en morfosintaxis y en los de peor nivel motor, la disartria y la disfagia, la
última de forma estadísticamente significativa, como también lo eran las alteraciones en el uso del lenguaje en el
grupo GMFCS-MACS IV-V (tabla 4) .
Tabla 3 Afectación de los distintos campos del lenguaje en
la cohorte
Campo afectado
Porcentaje
Intervalo de
confianza del 95%
Fonética y fonología
Morfosintaxis
Semántica
Pragmática
84,61
42,31
23,08
26,92
70,74-98,48%
23,32-61,30%
6,88-39,28%
9,87-43,97%
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A.M. Lagares Alonso et al
Tabla 4
Afectación en lenguaje y deglución según estratos de clasificación motora
Campo afectado
GMFCS-MACS (I-III), %
GMFCS-MACS (IV-V), %
p
Fonética
Morfosintaxis
Pragmática
Semántica
Inteligibilidad
Disfagia
Disartria
72,73
36,36
10,00
10,00
10,00
14,29
27,27
83,33
55,56
62,50
50,00
44,44
80,00
70,00
0,538
0,391
0,019
0,060
0,089
0,008
0,050
Discusión
La comunicación en niños con PC es fundamental, tanto para
satisfacer sus necesidades básicas (comida, aseo. . .) como
para adaptarse a un medio al que tienen difícil acceso por
su discapacidad. La evaluación es compleja y existen pocos
tests específicos adaptados, pues es preciso un nivel de
manipulación o de control orofacial que muchos no poseen.
Aunque en la última década se ha vuelto a despertar el
interés por la PC, los estudios se centran más en la evaluación de la actividad motora. Los que más se asemejan a
nuestro estudio son el de Parkes et al.17 que analizaron en
1.357 pacientes con PC la relación entre la función motora
(GMFCS) y las dificultades para tragar saliva o masticar, el
babeo excesivo y los problemas en la comunicación (excluyendo la disartria) e interpretaron que estas dificultades
eran más frecuentes en pacientes con peores puntuaciones
en GMFCS y con mayores déficits intelectuales; y el de Otapowicz et al.23 que estudian la disfagia y la disartria según
el tipo de PC, pero no emplea estas escalas.
En varios artículos17,19,23 se estudia la disfagia en relación con la afectación motora del niño con PC y resaltan
que existe una relación estadísticamente significativa entre
disfagia y disartria y una mayor asociación de la primera
con las formas más severas de PC, como ocurre en nuestro trabajo (p < 0,008 vs. p < 0,044 del artículo de Otapowicz
et al.). Según este autor, la disfagia orofaríngea se debía
sobre todo a una disfunción motora de labios y lengua
35
30
(praxias más afectadas en nuestro registro, las linguales y las
masticatorias) y existía una mayor afectación en la expresión
que en la comprensión23 .
En comparación con los estudios precedentes, contamos
con información de pacientes desde el nacimiento hasta el
final del crecimiento. Si comparamos los antecedentes obstétricos y perinatales, encontramos que a pesar de estar
recogida la prematuridad como antecedente más frecuente,
en nuestra cohorte son las cesáreas. La prevalencia de hipoxia perinatal que obtuvimos fue superior a la descrita (35,64
vs. 6-7%)2 y la prevalencia de PC idiopática, inferior (2,9 vs.
30%)3 .
Llama la atención el gran porcentaje de pacientes no
enviados a Foniatría, pero correspondían a niveles motores extremos (GMFCS I-MACS I o GMFCS V-MACS V), por lo
que bien presentaban patología foniátrica muy leve, que
pudiese pasar inadvertida o el estado motor era tan precario
que desviaba la atención de otras afecciones. Los pacientes
con puntuaciones en GMFCS y MACS más favorables presentan patología foniátrica menos llamativa que aquellos con
niveles IV-V, mientras que en los niños con peores puntuaciones, cabe esperar peor control de la motilidad orofacial y
más afectación en la expresión del lenguaje y peor control
de la musculatura cervical o del tronco, que favorezcan una
peor deglución.
Podemos afirmar que la detección de la patología del
lenguaje y la deglución en niños con PC es importante
para diseñar un plan integral de tratamiento. Es necesario
realizar screening de estas afecciones desde rehabilitación
infantil, apoyándose en los resultados de GMFCS y MACS,
pero se necesitan más estudios para aplicar estos resultados
a la práctica clínica diaria.
25
Responsabilidades éticas
20
15
Protección de personas y animales. Los autores declaran
que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.
10
5
0
I
II
III
IV
V
MACS
I
II
GMFCS
III
IV
Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que en
este artículo no aparecen datos de pacientes.
V
Figura 3 Correlación de ambas escalas en número de personas
del total muestral.
Coeficiente de correlación de Pearson ␳= 0,87.
Derecho a la privacidad y consentimiento informado. Los
autores declaran que en este artículo no aparecen datos de
pacientes.
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Relación de la afectación motora con la patología foniátrica en niños con paráli
Conflicto de intereses
Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
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