Documento descargado de http://www.elsevier.es el 18/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. notas clínicas Imagen gammagráfica en un caso de presentación atípica de linfoma de Burkitt. El papel de la gammagrafía con Ga67 SPECT en el diagnóstico y control postratamiento R. HERNÁNDEZ ALLENDE, I. BANZO, R. QUIRCE, F. J. PENA, J.M. CARRIL Servicio de Medicina Nuclear Hospital Universitario Marqués de Valdecilla. Universidad de Cantabria. Santander. Resumen.—Presentamos un caso de linfoma de Burkitt con afectación ósea (fémur, pared costal) y ganglionar, esta forma de presentación es muy poco frecuente. El paciente llegó a nuestro servicio con clínica de fiebre, dolores en cadera y parrilla costal derechos, y a la exploración se le objetivaron adenopatías. Una radiografía mostraba una insuflación en 7.º arco costal con imagen extrapulmonar. Se realizó en una gammagrafía con DPD-Tc99m que se completó con la realización de rastreo y SPECT con Ga67 hallándose la lesión costal ya conocida, un nuevo foco en 11.ª costilla, en el fémur proximal y en cadenas ganglionares ilíacas e hiliares. Una TC realizada el mismo día permitió visualizar afectación en costilla y fémur pero no detectó afectación metastásica en cadenas ganglionares mediastínicas y abdominales. Al paciente se le realizó un seguimiento con rastreo y SPECT con Ga67 después de recibir 6 ciclos de quimioterapia que permitió la visualización de persistencia de actividad linfomatosa en arco costal que sólo aparecía en la SPECT. La TC realizada en las mismas fechas fue normal. PALABRAS CLAVE: Gammagrafía con Galio. Linfoma Burkitt. SPECT. SCINTIGRAPHIC IMAGE IN A CASE OF ATYPICAL PRESENTATION OF BURKITT LYMPHOMA. THE ROLE OF THE SCINTIGRAPHY WITH 67GA SPECT IN THE DIAGNOSIS AND POST-TREATMENT CONTROL Summary.—We present a case of Burkitt’s disease with bone (thoracic wall, femur) and lymph node involvement. The patient had symptoms of fever with thoracic wall and femur pain. Lymph node involvement was detected by clinical exploration. A chest X-ray showed rib abnormalities. 99mTc-DPD scan showed thoracic wall (one rib) and femur involvement. 67Gallium SPECT and CT were performed at diagnosis. 67Gallium SPECT showed thoracic wall (one rib more) and abdominal lymph node involvement that was not detected by planar images. A CT scan did not show metastatic disease in mediastinal and abdominal Recibido: 13-11-02. Aceptado: 18-09-03. Correspondencia: Dr. R. HERNÁNDEZ ALLENDE Servicio de Medicina Nuclear. Pabellón 16-Bajo Hospital Universitario Marqués de Valdecilla Avda. Marqués de Valdecilla, s/n 39008 Santander 65 lymph node chains but did show it in one rib and femur. After 6 chemotherapy sessions a new 67gallium scan and CT scan were performed. 67Gallium SPECT showed involvement in the thoracic wall (one rib) that was not detected in planar images. The CT scan was considered normal. KEY WORDS: Gallium scan. SPECT. Burkitt lymphoma. INTRODUCCIÓN El linfoma de Burkitt (LB) se diagnostica con mayor frecuencia por la aparición de fiebre y adenopatías y la afectación más habitual es la presencia de masas abdominales, siendo menos típica la afectación mediastínica y rara la afectación del hueso1,2. Existen diversas técnicas de imagen disponibles en el estudio de los pacientes con linfoma. La más utilizada en el diagnóstico y estadiaje inicial es la TC3. Otras técnicas como la gammagrafía con FDG-PET se utilizan en menor medida por problemas de disponibilidad y coste. El uso de la gammagrafía con Ga67 en el LB esta avalado por diferentes estudios4,5. La realización de una gammagrafía con Ga67 en el LB para el diagnóstico no es de aplicación rutinaria a pesar de que en algunas series presenta una alta sensibilidad y especificidad4 frente a técnicas de imagen convencionales como la TC, RMN o ecografía. Sin embargo, resulta interesante la realización de un estudio previamente al tratamiento, bien sea para establecer la línea de base de avidez del tumor por el Ga67 o, según defienden algunos estudios, porque realizada en el momento inicial diagnóstico en combinación con otras técnicas, especialmente la TC, puede inducir cambios en el estadiaje de los pacientes y variaciones importantes en su tratamiento4-6. Presentamos un caso de LB en el que el diagnóstico no se realizó por medio de una TC sino que fue la gammagrafía con Ga67 la que dio la sospecha diagnóstica de linfoma que luego se confirmó por la biopsia. La Rev Esp Med Nucl, 2004;23(2):119-23 119 Documento descargado de http://www.elsevier.es el 18/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Hernández Allende R, et al. Imagen gammagráfica en un caso de presentación atípica de linfoma de Burkitt. El papel de la gammagrafía con Ga67 SPECT en el diagnóstico y control postratamiento TC demostró afectación ósea pero no observó afectación metastásica en cadenas ganglionares en el mediastino y abdomen en el estudio inicial, lo que cambió el enfoque terapéutico del paciente. Tras seis ciclos de quimioterapia la gammagrafía mostró persistencia de la enfermedad en pared torácica, la TC fue normal. Una gammagrafía con FDG-PET realizada a los dos meses de terminar dos ciclos más de quimioterapia fue normal. Tras dieciocho meses se realizó una nueva exploración gammagráfica con Ga67 y una TC que fueron normales; en la actualidad el paciente se encuentra en remisión completa La realización de técnica de SPECT fue determinante para la localización de lesiones que pasaron desapercibidas en las imágenes planares. CASO CLÍNICO Un varón de 18 años consultó por dolor en cadera y muslo derechos de un mes y medio de evolución acompañadas por fiebre. En los últimos días se había añadido un dolor en el costado derecho. Se le realizó una radiografía de tórax en la que se objetivó una imagen de lesión extrapulmonar en hemitórax derecho. A la exploración se palparon adenopatías supraclaviculares, axilares e inguinales derechas. Una TC torácica reveló una imagen de aspecto de tumoración en el arco costal derecho en el borde axilar, de bordes espiculados que insuflaba costilla y que se acompañaba de tumoración de partes blandas que daba una imagen extrapulmonar. No había claras imágenes de metástasis. La exploración era sugestiva de tumor osteogénico tipo Ewing. En una gammagrafía ósea, el rastreo corporal completo mostró la existencia de una intensa captación patológica en 7.º arco costal derecho, así como en tercio proximal de fémur derecho que se extiende hacia la cabeza, sugestiva de afectación neoplásica (fig. 1). Ante la sospecha clínica de un linfoma se completó el estudio con rastreo corporal completo con Ga67 donde se observó: las captaciones ya conocidas en 7.ª costilla y fémur derechos, apareciendo una hipercaptación patológica en 11.ª costilla derecha e hipercaptaciones en la región parahiliar derecha (fig. 2). Se realizaron SPECT de tórax y abdomen-pelvis que delimitaban con mayor precisión la afectación parahiliar derecha, así como la existencia de hipercaptaciones en cadenas ilíacas, especialmente la izquierda (fig. 3). En una nueva TC realizada a la vista de estos hallazgos, no se observaron adenopatías torácicas ni 120 FIG. 1.—Gammagrafía ósea con DPD-Tc99m. Hipercaptación en pared torácica derecha. Hipercaptación en cabeza y cuello. Femoral derecho que se extiende hacia diáfisis. abdominales. Una biopsia de arco costal dio como diagnóstico un linfoma de alto grado de malignidad de fenotipo B tipo Burkitt. El paciente comenzó tratamiento de quimioterapia con CODOX-M con respuesta clínica favorable al primer ciclo. Al finalizar los seis ciclos de quimioterapia se remitió al paciente para la realización de una gammagrafía de control de respuesta al tratamiento. En el rastreo corporal completo con Ga67 no se observó ninguna imagen de hipercaptación patológica en los focos anteriormente conocidos (fig. 4). Se completó el estudio con la realización de SPECT de tórax y abdomen-pélvis hallándose una hipercaptación en el 7.º arco costal derecho que se relacionó con la persistencia de enfermedad, así como una hipercap- Rev Esp Med Nucl, 2004;23(2):119-23 66 Documento descargado de http://www.elsevier.es el 18/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Hernández Allende R, et al. Imagen gammagráfica en un caso de presentación atípica de linfoma de Burkitt. El papel de la gammagrafía con Ga67 SPECT en el diagnóstico y control postratamiento FIG. 2.—Planar con Ga67 al diagnóstico. Hipercaptación en pared torácica derecha, hilio derecho y cabeza y diáfisis femoral derecha. tación en la región de la sacroilíaca derecha en relación con la realización de una biopsia de médula ósea en dicha zona. No se observaron adenopatias abdominales ni mediastínicas (fig. 5). En una TC en las mismas fechas no se observó adenopatía ni afectación patológica alguna. El paciente recibió dos ciclos más de quimioterapia y se realizó una gammagrafía con FDG-PET a los dos meses de finalizar el tratamiento que resultó normal. A los dieciocho meses se realizaron una TC y una gammagrafía con Ga67 que resultaron normales. En la actualidad el paciente se encuentra en remisión completa. 67 FIG. 3.—Selección de imágenes coronales de SPECT con Ga67 al diagnóstico. Hipercaptación en pared torácica hilio derecho y cadenas ganglionares iliacas. DISCUSIÓN El LB tipo esporádico o americano es un linfoma no Hodgkin de alto grado de malignidad1,2, con una incidencia de 0,1 pacientes por cada 100000 habitantes/año1. La afectación ósea en el LB esporádico es rara3. El hueso más frecuentemente afectado es el húmero, aunque se pueden afectar otros huesos largos tanto en las diáfisis como en las metáfisis. Rev Esp Med Nucl, 2004;23(2):119-23 121 Documento descargado de http://www.elsevier.es el 18/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Hernández Allende R, et al. Imagen gammagráfica en un caso de presentación atípica de linfoma de Burkitt. El papel de la gammagrafía con Ga67 SPECT en el diagnóstico y control postratamiento FIG. 4.—Planar con Ga67 tras tratamiento: Normal. FIG. 5.—Selección de imágenes coronales de SPECT con Ga67 tras tratamiento. Hipercaptación parrilla costal derecha 7.º arco costal y en articulación sacroilíaca derecha en relación con la realización de una biopsia de médula ósea en la zona. La afectación del esqueleto axial es más frecuente que la del apendicular5. La realización de una gammagrafía ósea en nuestro paciente se justificó ante la presencia de una tumoración en una costilla. La gammagrafía con Ga67 detectó más localizaciones de la enfermedad que la gammagrafía ósea convencional, al igual que en diversos estudios que dan al Ga67 un mayor valor en el estudio de la afectación ósea en los linfomas7 y también en el LB5. Diferentes estudios avalan la utilidad del Ga67 en el diagnóstico y seguimiento del LB presentando en algunas series una sensibilidad de hasta un 89 % y una especificidad del 91 % para las diferentes localizaciones de la enfermedad4. Como ocurre en otros linfomas no Hodgkin es recomendable la realización de una gammagrafía con Ga67 para establecer una imagen que pueda servir de partida para posteriores controles6. El Ga67 tiene además un papel en el establecimiento de un correcto estadiaje4, ya que un error que subestime o sobrestime éste puede tener una gran influencia en la planificación de un tratamiento correcto. La técnica de imagen más utilizada en el estudio inicial del LB es la TC3. Sin embargo presenta limitaciones, debido principalmente a que utiliza como patrón de afectación la presencia de aumento de tamaño 122 Rev Esp Med Nucl, 2004;23(2):119-23 68 Documento descargado de http://www.elsevier.es el 18/11/2016. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato. Hernández Allende R, et al. Imagen gammagráfica en un caso de presentación atípica de linfoma de Burkitt. El papel de la gammagrafía con Ga67 SPECT en el diagnóstico y control postratamiento en los ganglios linfáticos, por lo que no detecta aquellos afectados por la enfermedad que no han aumentado de tamaño y no es capaz de diferenciar aquellos que han aumentado de tamaño por otras causas8. En cuanto a la afectación ósea en el LB parece ser que la TC presenta una utilidad más limitada frente a la gammagrafía con Ga67. Glass et al5 realizaron TC a tres pacientes con múltiples afectaciones óseas de LB demostradas por el Ga67 con estudios radiológicos negativos, aunque seria necesaria la realización de más estudios que incluyeran a un mayor número de pacientes. El caso que nos ocupa podría ser un ejemplo de las limitaciones de la TC frente a la gammagrafía con Ga67 en la detección de afectación ósea, dado que tanto en el diagnóstico como en la valoración tras tratamiento se detectó afectación ósea en lugares en los que la TC no vio alteraciones. Por todo ello la TC debería ser complementada con otras técnicas como la gammagrafía con Ga67 o con FDG-PET5,9. Una de las formas de mejorar la sensibilidad de la gammagrafía con Ga67 es la aplicación de técnicas de SPECT10-12. En nuestro paciente la realización de una gammagrafía con Ga67 SPECT demostró la afectación en cadenas ganglionares ilíacas en la exploración inicial, así como la captación patológica en una costilla en la evaluación tras tratamiento, que no se vieron en las imágenes planares. Frente a la TC detectó la presencia de afectación mediastínica, abdominal (cadenas ilíacas), así como la persistencia de enfermedad tras tratamiento en un foco costal. Asimismo la gammagrafía con Ga67 SPECT cambió el estadiaje inicial de una afectación localizada por el de una afectación diseminada por encima y por debajo de diafragma que tuvo gran trascendencia en la elección del tratamiento. En la evaluación después de 6 ciclos de quimioterapia la gammagrafía con Ga67 permitió descubrir la persistencia de la enfermedad, lo que llevó a la prolongación del tratamiento. Las técnicas de imagen convencionalmente utilizadas en el diagnóstico del LB (TC) presentan limitaciones que pueden inducir a subestimar el estadiaje inicial, lo que puede suponer un retraso en la aplicación del tratamiento más adecuado. La 69 realización sistemática de una gammagrafía con Ga67 a los pacientes con LB puede permitir, gracias a la complementariedad de ambas técnicas, un mejor manejo clínico de estos pacientes. La utilización de la gammagrafía con FDG-PET puede ser la respuesta a la necesidad de una técnica con mayor sensibilidad y especificidad9. Pero mientras no exista un fácil acceso y una mayor difusión de la técnica la actitud diagnóstica más apropiada podría ser la realización rutinaria de TC y gammagrafía con Ga67 tanto en el momento diagnóstico como en la evaluación tras tratamiento. BIBLIOGRAFÍA 1. Levine PH, Connely RR, Mc Kay FW. Burkitt’s lymphoma in the USA: cases reported to the American Burkitt Lymphoma Registry compared with population-based incidence and mortality data. IARC Sci Publ 1985;60:217-24. 2. Philip T. Burkitt’s Lymphoma in Europe. IARC Sci Publ 1985;60:107-18. 3. Johnson KA, Tung K, Mead G, Sweetenham J. The imaging of Burkitt’s and Burkitt-like lymphoma. Clin Radiol 1998:53:835-41. 4. Sandrock D, Lastoria S, Magrath IT, Neumann RD. The role of gallium-67 tumor scintigraphy in patiens with small, non-cleaved cell lymphoma. Eur J Nucl Med 1993;20:119-22. 5. Glass RB, Fernbach Sk, Conway JJ, Shkolnik A. 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