Mesotelioma maligno de túnica vaginal de testículo* Malignant

I
COMUNICACIÓN
CASE
REPORT
DE
CASOS
Mesotelioma maligno de túnica vaginal de testículo*
Caso clínico y revisión de la bibliografía
Malignant mesothelioma of túnica vaginalis testis.
A case report
Dres. Palazzo, C.
E l m e s o t e l i o m a m a l i g n o d e t ú n i c a v a g i n a l t e s t i c u l a r es un t u m o r m u y r a r o . S e p u b l i c a r o n
p
d e 9 0 c a s o s . E l t r a t a m i e n t o i n d i c a d o i n i c i a l m e n t e es la o r q u i f u n i c u l e c t o m í a i n g u i n a l ; n o h a y t r a -
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t a m i e n t o s e s t a n d a r i z a d o s p a r a la r e c u r r e n c i a local ni p a r a la d i s e m i n a c i ó n a d i s t a n c i a del t u m o r .
E s t e b a n , F.
Cam
menos
Los r e s u l t a d o s con q u i m i o t e r a p i a y r a d i o t e r a p i a son pobres. P r e s e n t a m o s un c a s o de m e s o t e l i o m a
le
m a l i g n o d e la t ú n i c a v a g i n a l t e s t i c u l a r e n un h o m b r e d e 3 7 a ñ o s , c o n t u m o r l o c a l i z a d o , q u e f u e
^
'
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Costa, M.
s o m e t i d o a o r q u i f u n i c u l e c t o m í a inguinal c o m o único t r a t a m i e n t o ; luego de 1 8 meses de s e g u i m i e n t o se e n c u e n t r a a s i n t o m á t i c o y s i n s i g n o s d e r e c u r r e n c i a local ni d i s e m i n a c i ó n a d i s t a n c i a .
R e a l i z a m o s u n a r e v i s i ó n d e la l i t e r a t u r a .
PALABRAS
CLAVE:
Testículo; M e s o t e l i o m a m a l i g n o ; T r a t a m i e n t o .
M a l i g n a n t m e s o t h e l i o m a of t ú n i c a v a g i n a l i s t e s t i s is a rare t u m o r . L e s s t h a n 9 0 c a s e s h a v e b e e n
r e p o r t e d . R a d i c a l i n g u i n a l o r c h i e c t o m y is t h e t r e a t m e n t of c h o i c e f o r i n i t i a l p r e s e n t a r o n ; t r e a t m e n t
of locally r e c u r r e n c e a n d m e t a s t a t i c s p r e a d are not s t a n d a r d i z e d . T h e r e s p o n s e o f m e s o t h e l i o m a t o
r a d i a t i o n a n d c h e m o t h e r a p y u s u a l l y is poor. W e report a c a s e of a m a l i g n a n t m e s o t h e l i o m a o f t ú n i c a v a g i n a l i s t e s t i s in a 3 7 y e a r s - o l d m a n , w h o u n d e r w e n t i n g u i n a l o r c h i e c t o m y . T h e r e is n o e v i d e n c e
of local r e c u r r e n c e or m e t a s t a s e s a f t e r 1 8 m o n t h s f o l l o w - u p . A l i t e r a t u r e r e v i e w is p r e s e n t e d .
KEY
WORDS:
Testis; M a l i g n a n t m e s o t h e l i o m a ; T r e a t m e n t .
Servicio d e Urología,
Policlínica Bancaria
Av. G a o n a 2 1 9 7 , Tel.: 4 5 8 6 - 8 8 1 8 ,
(1416) B u e n o s Aires, A r g e n t i n a .
Rfí'. Arg. de Urol. • Val. 68 (1) 2003
33
INTRODUCCIÓN
Las tumoraciones escrotales constituyen un motivo frecuente de consulta en la práctica urológica, debiéndose
realizar diagnóstico diferencial entre distintos procesos, ya sean inflamatorios, infecciosos, neoplásicos, hidrocele, traumatismos, hernias, entre otros.
Los tumores paratesticulares son neoformaciones
que se ubican en la región inguinoescrotal, independientes del testículo; constituyen el 7-10% de las masas intraescrotales. Pueden ser tumores de cordón espermático, de epidídimo, de túnicas testiculares o metastásicos.
Los tumores de túnicas testiculares son poco frecuentes
y se originan en la albugínea y en la vaginal testicular; la
mayoría de los mismos son benignos' 1 '. El mesotelioma
maligno de la túnica vaginal es un tumor muy raro y hay
menos de 90 casos reportados en la bibliografía.
Presentamos a continuación un caso de mesotelioma maligno de la túnica vaginal de testículo y una revisión de la literatura.
CASO
CLÍNICO
U n hombre (R.M.) de 37 años de edad, empleado bancario, consultó a la guardia de Urología de la Policlínica Bancaria a fines de octubre de 2000 por presentar
aumento de tamaño testicular izquierdo y algia leve de
2 meses de evolución.
•
«
Antecedentes
personales: Hepatitis A
Sin antecedentes de exposición a asbestos
Examen físico: Formación sólida, dura en polo inferior de testículo izquierdo, leve dolor a la palpación;
cordón espermático normal. Resto del examen genital normal. Sin adenomegalias inguinales, axilares
ni supraclaviculares.
C o n el diagnóstico presuntivo de masa ocupante
testicular se decidió realizar tratamiento quirúrgico
(exploración testicular por vía inguinal); previo al mismo se llevaron a cabo estudios complementarios de
diagnóstico.
•
Laboratorio:
Análisis de sangre: normal
Análisis de orina: normal
Marcadores
tumorales (alfa fetoproteína y porción beta de gonadotrofina coriónica humana): dentro de
valores normales.
•
Ecografía escrotal: Imagen hipoecogénica en polo inferior de testículo izquierdo de 10 x 15 m m . Resto
sin particularidades.
34
•
•
Rx de tórax: N o r m a l
Exploración
quirúrgica:
El aspecto macroscópico del
testículo era normal; la vaginal se encontraba engrosada y dura, y muy adherida al polo inferior de la
gónada. Se realizó biopsia por congelación que informó vaginahtis
crónica con microfocos de
infiltración
carcinomatosa;
se llevó a cabo una orquifuniculectomía izquierda por vía inguinal con ligadura alta del
cordón espermático.
El informe de anatomía patológica definitivo fue:
mesotelioma
maligno de vaginal testicular con patrón
epitelial,
sin componente
neoplásico en la sene germinal;
inmunohistoquímica: vimentina
y citoqueratina
positivas, antígeno
carcinoembrionarw
negativo.
El paciente presentó una buena evolución postoperatoria y fue externado 24 horas después de la cirugía.
Completó su estadificación con una tomografía axial
computada ( T A C ) de tórax, abdomen y pelvis que no
mostraba signos de diseminación a distancia del tumor.
Luego de 18 meses, el paciente se encuentra asintomático y en buen estado general; se realiza controles
trimestrales estrictos con examen físico, análisis de laboratorio, Rx de tórax y T A C de abdomen y pelvis.
DISCUSIÓN
Los mesoteliomas son tumores muy infrecuentes que
se forman a partir de la superficie serosa de las cavidades celómicas (pleura, pericardio, peritoneo y túnica
vaginal); el epitelio de estas cavidades se denomina
mesotelio. La localización vaginal es poco frecuente,
constituyendo menos del 5% de los mesoteliomas^ 2 '.
El mesotelioma maligno de la túnica vaginal del testículo ha sido llamado también mesotelioma papilar,
carcinoma papilar, tumor adenomatoide maligno' 5 '; el
primer caso fue descnpto por Baileyy cois, en 1955' 4 '. Se
comunicaron menos de 90 casos de mesotelioma maligno de la vaginal testicular en la literatura mundial.
C o n respecto a la etiología, el factor de riesgo más
firmemente identificado es la exposición al asbesto' 5 ',
con un riesgo relativo del 34,2%, no sólo referido al
contacto directo con el mismo, sino también una historia familiar ocupacional. O t r o s autores observaron
también la relación entre la exposición al asbesto y el
desarrollo de mesotelioma maligno de la túnica vaginal' 6,7 ', siendo el período de latencia tras la exposición
inicial a esta sustancia y el desarrollo del mesotelioma
de entre 8 y 40 años' 5 , 8 ' similar que para las localizaciones pleural y peritoneal. También han sido relacionados
con la causa de este tumor el traumatismo testicular y
el antecedente de hermorrafia ( 7 ' 9 ' 1 0 ) , la radioterapia' 1 1 ' y
cierras infecciones virales' 12 '; pero ninguno de éstos fue
confirmado como factor etiológico. El paciente que
presentamos no tenía ninguna de las causas antes mencionadas como posible etiología de su mesotelioma.
La edad de aparición de este tumor es más frecuente entre la quinta y séptima década de la vida' 13,14 ), con
un rango entre los 10 y los 86; Khan y co/s.'15' describieron un caso de mesotelioma maligno de la túnica vaginal en un niño de 6 años.
La bilateralidad fue descripta en un 3,8% de los
casos 1 - 16 '.
La forma de presentación clínica del mesotelioma
maligno de túnica vaginal testicular es muy variada, sin
una signo-sintomatología patognomónica. Lo más frecuentemente descripto en la bibliografía es su asociación con un hidrocele, y en menor medida con minoraciones escrotales que sugieran la presencia de tumores
testiculares o paratesticulares, hernias o procesos inflamatorios. Escalera Almendros
y co/s.'1' observaron que la
orientación diagnóstica preoperatoria de hidrocele se
detectó en un 56,3% de los casos, de t u m o r testicular
en un 32%, y en menor medida de epididimitis, hernia
escrotal y espermatocele (3,2% cada uno). Evidentemente el diagnóstico preoperatorio de mesotelioma maligno
de vaginal testicular es muy difícil y se lo detecta por lo
general en forma incidental durante una exploración
quirúrgica por hidrocele, t u m o r testicular o hernia. En
la literatura consultada se describen 2 casos de diagnóstico preoperatorio de este tumor, realizado a través del
examen citológico del líquido del hidrocele 117,18 '.
La presencia de un mesotelioma maligno debería
ser considerada en aquellos pacientes con antecedente
de exposición al asbesto y tumoración escrotal (hidrocele, t u m o r testicular, etc.).
La exploración física permite diagnosticar la existencia de hidrocele o de tumoración testicular, puesto
que la vaginal se encuentra dura a la palpación y a veces
el examen de la gónada sugiere la presencia de una
masa testicular.
La ecografía escrotal puede ser de utilidad para conocer las características y extensión de la tumoración detectada a través del examen físico pero no sirve, de ninguna
manera, para realizar el diagnóstico preoperatorio de
mesotelioma maligno de la vaginal. La tomografía axial
computada ( T A C ) y la resonancia magnética nuclear
tampoco son de utilidad para realizar diagnóstico preoperatorio y se utilizan para evaluar la extensión local y a
distancia del tumor. La citología y punción aspirativa
con aguja fina (PAAF) del líquido del hidrocele tienen
sensibilidad baja y alta tasa de falsos negativos' 1 '.
En nuestro caso el diagnóstico preoperatorio, tanto
al examen físico como ecográficamente, fue de masa
fla-. Arg. de Urol. • Vol. 68 (1)2003
ocupante testicular que requirió exploración quirúrgica; el diagnóstico definitivo lo dio la biopsia diferida y
no la realizada por congelación durante la cirugía.
Macroscópicamente los mesoteliomas malignos de
vaginal testicular aparecen como múltiples nodulos grisáceos en la superficie de un saco de hidrocele, la túnica vaginal suele estar engrosada y puede haber invasión
de estructuras vecinas' 1 '. Desde el p u n t o de vista microscópico lo podemos clasificar en tres tipos histológicos: epitelial, fibroso y bifásico; en orden de frecuencia
el patrón epitelial es el más común (54-75%), y el fibroso el más raro (8%)' 1 '. Los mesoteliomas malignos de
túnica vaginal están asociados con estructura papilar,
invaden tejidos adyacentes y tienen una cápsula delgada o carecen de ella1-13', cualquiera de los tipos histológicos antes mencionados puede presentar polimorfismo nuclear y actividad mitótica' 1 9 '; estas características
favorecen el diagnóstico diferencial con el t u m o r adenomatoide benigno, sumado al hecho de que la variedad
maligna produce más mucopolisacáridos que la benigna' 2 0 , 2 1 ' y qUe
el epidídimo es el sitio frecuente de localización del mesotelioma b e n i g n o ( a d e n o m a t o i de)' 1 3 , 1 5 '. Los estudios inmunohistoquímicos ayudan a
confirmar el diagnóstico de mesotelioma maligno de la
vaginal y a distinguirlo de las metástasis de adenocarcinoma en testículo, es positivo para vimentina y citoqueratina juntos, negativo para antígeno carcinoembrionario ( C E A ) y L e u - M l ' 1 , 2 2 ' , también es positivo
para el antígeno relacionado con el factor V I I l ' 2 3 ' .
Ultimamente se está usando también como marcador a la calretinina, que al ser positiva favorece la distinción con el adenocarcinoma' 2 4 '.
La evolución natural del mesotelioma maligno de
vaginal es hacia la invasión de tejidos circundantes: tejido conectivo adyacente (25,8%), testículo (19,4%), infiltración vascular (9,7%), piel escrotal (9,7%), epidídimo (6,5%)' 1 '. La diseminación de la enfermedad ocurre
primeramente a nivel local y luego progresa hacia los
ganglios linfáticos; esto fue descripto en un 31% de los
casos, comprometiendo los ganglios paraaórticos, inguinales y supraclaviculares' 2 3 '. La diseminación hematógena, hacia p u l m ó n e hígado es menos común,
p u d i e n d o también aparecer secundarismo en pleura,
colon, bazo, mesenterio y mediastino' 1 , 2 6 '.
Respecto de la terapéutica del mesotelioma maligno
de túnica vaginal de testículo podemos decir que la orquifuniculectomía por vía inguinal es el tratamiento curativo en estadios localizados, si es necesario, y dependiendo del caso se debe realizar resección en bloque de la
cicatriz de la hidrocelectomía previa' 2 7 ' y tejido circundante comprometido. El tratamiento quirúrgico se puede completar con disección de ganglios inguinales, e in-
35
cluso completar con la disección de los ganglios retroperitoneales si los primeros fueron positivos para células
neoplásicas' 8 ', pero esto es motivo de controversia, como
lo es también la propuesta de algunos autores de realizar
hemiescrotectomía' 14,28 ' para evitar la recurrencia local.
Smith y colsS29^
sugieren realizar la hemiescrotectomía
con disección de ganglios retroperitoneales de rutina.
El tratamiento adyuvante puede realizarse con quimioterapia, radioterapia o combinación de ambos, siendo pobres los resultados obtenidos hasta ahoq U i m i o t e r a p i a ha mostrado tasas de
ra(8,i3,i4,30,3i)_
remisiones parciales, con reducción del volumen tumoral en el 20% de los casos' 1 '; la radioterapia ofrece resultados heterogéneos, debido sobre todo a los distintos
esquemas terapéuticos aplicados, habiéndose observado tasas de remisión completa a los 12 meses en hasta
un 50% de los casos y la remisión parcial en un 10%'^.
Sin embargo, hay reportes de buenos resultados tanto
con quimioterapia' 3 2 ' como con radioterapia' 53 '. Es
muy pobre la experiencia con la combinación de quimioterapia y radioterapia.
Como vemos, el pronóstico de estos tumores es pobre, con una tasa de supervivencia media de entre 23 meses (14 meses en caso de recurrencia tumoral) según algunos autores' 1 ' y 28 meses según otros' 34 '. Pías y co!sP5>
destacan como únicos factores pronósticos demostrados
la mayor supervivencia en pacientes jóvenes, menores de
60 años (p<0,01) y la ausencia de metástasis en el momento del diagnóstico, es decir, enfermedad localizada
(p<0,05).
El paciente presentado en esta oportunidad es joven, 37 años, y tiene al momento del diagnóstico una
enfermedad localizada; se le realizó como único tratamiento una orquifuniculectomía por vía inguinal con
ligadura alta del cordón espermático y por lo antes expuesto, características del caso clínico y revisión de la literatura, se decidió no realizar adyuvancia. Se efectuaron controles estrictos cada 3 meses con examen físico,
análisis de laboratorio, Rx de tórax y T A C de abdomen
y pelvis; el paciente luego de 18 meses de seguimiento
se encuentra asintomático y sin evidencias de progresión local del tumor ni de diseminación a distancia.
Un control regular, estricto y frecuente es esencial
para detectar en forma temprana una recurrencia local
o a distancia del mesotelioma maligno de túnica vaginal del testículo.
•
•
•
El mesotelioma maligno de túnica vaginal del testículo es un tumor muy raro.
La presencia de un mesotelioma maligno de vaginal
testicular debe sospecharse en todo paciente con
antecedente de exposición al asbesto e hidrocele.
La orquifuniculectomía inguinal debe considerarse
como la primera medida terapéutica.
El control y el seguimiento estricto es una alternativa
terapéutica para pacientes con tumores localizados.
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CONCLUSIONES
Luego de analizar la bibliografía consultada y la evolución del caso presentado en esta oportunidad, podemos
sacar las siguientes conclusiones:
36
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